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Caso clinico. Hamartoma de pared toracica. A proposito de un caso
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Autor: Dr. Denny M. Vargas S.
Publicado: 8/03/2012
 

El hamartoma de pared costal es raro en la infancia, representa proliferaciones benignas de tejido esquelético con componentes cartilaginosos prominentes y cavidades hemorrágicas. La manifestación más común es una masa deformante en la pared torácica notada al nacimiento, muchas lesiones pueden ser intratorácicas y descubiertas incidentalmente en radiografías de tórax. La manifestación radiográfica típica es una gran masa de tejido blando parcialmente calcificado de localización extrapleural, que se extiende entre los arcos costales, con destrucción del tórax óseo adyacente; no reportan metástasis después de la resección quirúrgica completa. Se presenta el caso de escolar femenina de 6 años de edad, con enfermedad actual de 1 año y 10 meses de evolución, desde cuando presentaba caída de sus pies y marcha coja, evaluada por traumatología sin hallar la causa, hasta que hace 3 meses en evaluación ortopédica solicitan estudios imagenológicos de columna, haciendo el hallazgo fortuito de lesión tumoral en tercio superior de hemitórax derecho.


Caso clinico. Hamartoma de pared toracica. A proposito de un caso .1

Caso clínico. Hamartoma de pared torácica. A propósito de un caso.

Denny M. Vargas S. - Médico pediatra, cirujano pediatra
Francy Martinez - Médico pediatra, cirujano pediatra
Adelida Tovar - Intensivista pediatra, cirujano pediatra
Nestor Parra - Cirujano general, cirujano pediatra
Marta Martinez - Pediatra, cirujano pediatra
Oswaldo Reyes - Cirujano de tórax
Teresa Vanegas - Oncólogo pediatra
Milagro Turiaf – Anatomopatólogo

Universidad de Carabobo. Hospital Universitario Dr. Ángel Larralde. Servicio de Cirugía Pediátrica Dr. Gabriel Suarez

RESUMEN

El hamartoma de pared costal es raro en la infancia, representa proliferaciones benignas de tejido esquelético con componentes cartilaginosos prominentes y cavidades hemorrágicas. La manifestación más común es una masa deformante en la pared torácica notada al nacimiento, muchas lesiones pueden ser intratorácicas y descubiertas incidentalmente en radiografías de tórax. La manifestación radiográfica típica es una gran masa de tejido blando parcialmente calcificado de localización extrapleural, que se extiende entre los arcos costales, con destrucción del tórax óseo adyacente; no reportan metástasis después de la resección quirúrgica completa. Se presenta el caso de escolar femenina de 6 años de edad, con enfermedad actual de 1 año y 10 meses de evolución, desde cuando presentaba caída de sus pies y marcha coja, evaluada por traumatología sin hallar la causa, hasta que hace 3 meses en evaluación ortopédica solicitan estudios imagenológicos de columna, haciendo el hallazgo fortuito de lesión tumoral en tercio superior de hemitórax derecho.

Referida a oncología pediátrica, le realizan estudios varios, detectando osteopenia. Se realiza resección de la lesión, cuyo estudio anatomopatológico arrojo el diagnostico de Hamartoma vascular cartilaginoso de pared torácica tipo mesenquimoma. Evolución postoperatoria satisfactoria con desaparición de los síntomas iniciales de la enfermedad actual.

Palabras clave: Hamartoma vascular cartilaginoso, mesenquimoma, pared costal

SUMMARY

Hamartoma of chest wall is rare in the childhood; it represents benign skeletal weave proliferations with prominent cartilaginous components and hemorrhagic cavities. The manifestation commonest is a deforming mass in the thoracic wall noticed at the birth, many injuries can be in the chest and be discovered incidentally with X-rays of chest The typical radiologist manifestation is a great mass of soft weave partially calcified of extra pleural location, that one extends between the ribs, with destruction of the adjacent bony thorax; they do not report metastasis after the complete surgical resection. This case is about a female little girl of 6 years old, which disease began a year and half ago, since when she felled by itself, she had traumatologist evaluation without finding the cause, until 3 months ago when in orthopedic evaluation of column imagenologist study had the fortuitous finding of injury tumor like in superior level of hemitorax straight. The patient was referred to oncologist pediatrician, others studies detected osteopenia. Resection of the injury was made, and the anatomopatologist study throwed diagnose of mesenchymal hamartoma of the chest wall. Satisfactory post operating evolution with disappearance of the initial symptoms of the present disease.

Key words: Mesenchymal hamartoma of the chest wall, childhood

HAMARTOMA.

El hamartoma se define como una mezcla normal de elementos de tejido o una proporción anormal de un elemento simple normalmente presente en un órgano. Se considera una neoplasia benigna que se deriva del mesénquima que rodea al órgano afecto, por lo que se ha propuesto un nombre alternativo: mesenquimoma (1, 3, 5, 6, 7).

Los hamartomas son tumores benignos de tejidos blandos, representan una excesiva proliferación de un componente celular específico endógeno a un determinado tejido (3, 8, 10, 11). También se define como tumor constituido por una mezcla anormal (en la proporción o disposición) de los elementos constitutivos de un tejido (2). Son tumores mixtos, en cuyo parénquima coexisten áreas correspondientes a distintos tumores del grupo de tejidos de sostén, músculo y vasos, Ejemplo: lipoma-angioma-leiomioma (7).

Se han descrito hamartomas en diversos órganos tales como: pulmón (pulmonares, endobronquiales), corazón, mama, hígado, retina, hipotálamo, melanocitos (melanosis de Becker), duodeno (hamartoma de las glándulas de Brunner), retroperitoneo, y en pared torácica: Hamartoma de pared torácica (Hamartoma mesenquimal de pared costal) (12).

HAMARTOMA MESENQUIMAL DE PARED TORÁCICA.

Incluye otros nombres como: Mesenquimoma, Osteocondroma infantil y Hamartoma cartilaginoso infantil. La terminología actualmente aceptada es la de Hamartoma de pared torácica o Hamartoma mesenquimal de pared torácica, como fue propuesto inicialmente por McLeod y Dahlin en 1979, ya que refleja la naturaleza benigna y los múltiples componentes histológicos de esta lesión (3).

Los hamartomas mesenquimales no son considerados neoplasias malignas y están constituidos por proliferaciones de elementos óseos maduros normales sin propensión a la invasión o metástasis.

Los hamartomas de pared torácica (hamartoma mesenquimal de pared costal), son lesiones raras en la infancia, generalmente se presentan en los primeros cinco años de la vida, de los cuales se han descrito en la literatura aproximadamente 70 casos. Son lesiones bien circunscritas que se originan de las porciones centrales de los arcos costales, asociada a erosión de las costillas adyacentes, las estructuras vecinas son comprimidas en virtud del tamaño de la lesión y del efecto de masa expansivo extrapleural, sin embargo no se han descrito características de invasión a los tejidos adyacentes. (3, 7)

La manifestación clínica más común es una masa deformante de la pared torácica frecuentemente detectada al nacimiento, muchas lesiones son descubiertas incidentalmente en radiografías de tórax obtenidas durante la evaluación de síntomas respiratorios. Los pacientes con grandes hamartomas mesenquimales intratorácicos pueden rara vez tener síntomas severos, y algunas veces fatales por compromiso respiratorio (3).

La manifestación radiográfica típica es una gran masa de tejido blando, parcialmente calcificada, de localización extrapleural, que proviene de una o más costillas, asociada a destrucción y distorsión del tórax óseo adyacente. Aunque estas características sugieran un proceso agresivo, los hamartomas mesenquimales son lesiones benignas, no se ha reportado recurrencia o metástasis después de la resección quirúrgica completa (3).

Histológicamente, constituyen proliferaciones benignas de tejido óseo, caracterizado por componentes cartilaginosos prominentes, fibroblastos y cavidades hemorrágicas (secundarias a quistes óseos aneurismáticos). La característica de proliferación hipercelular puede sugerir malignidad, por lo cual ha sido mal diagnosticado como condrosarcoma, osteosarcoma u osteoblastoma (sin embargo estas entidades se caracterizan por su agresividad y características malignas, tales como: atipia nuclear e hipercromatismo) que están ausente notablemente en el Hamartoma mesenquimal de pared torácica (3, 4, 10, 11).

Se han publicado series acerca de esta patología, describiendo solamente características radiográficas en solo seis de nueve casos. Olive y colaboradores, en 1982 reportaron: Hamartoma bilateral de pared torácica, en un lactante de 7 meses de edad, que tenía deformidad torácica, fue resecado y el diagnostico histopatológico reportó Hamartoma vásculo-cartilaginoso (13).

En 1993, Ayala et al, reportaron las características radiológicas del Hamartoma mesenquimal de pared torácica en cinco casos, cuatro de los cuales tenían radiografías y uno tomografía computarizada; con edades respectivas de 25 días, 5 meses, 8 meses, 4 años y 8 años; con las características inherentes a la patología, 2 con síntomas respiratorios y 4 con masas costales, siendo deformante en uno de ellos.

Kim et al reportaron en el 2000, el estudio de 4 pacientes, con edades desde recién nacidos hasta los 7 meses, 2 de ellos con lesiones múltiples (14).

Muhamud et al, reportaron en el 2001 dos casos con diagnóstico de Hamartoma cartilaginoso costal, de sexo masculino con 6 y 2 meses de edad (9).

Groom y colaboradores reportaron en el 2001 una serie de 12 pacientes, 7 varones y 5 niñas, con edades comprendidas desde 1 día hasta 13 años con promedio de 18 meses; 7 presentaban síntomas respiratorios y la masa costal fue descubierta incidentalmente; 5 pacientes tenían deformidades de la pared torácica. Las características compatibles con lo descrito en la literatura (3).

Otros autores han encontrado la patología asociada a síndromes tales como Wiedemann-Beckwith (15). En otros reportes se mencionan dos casos en los que la tumoración torácica fue detectada a través de ultrasonografía prenatal (16).


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CASO CLÍNICO: HAMARTOMA DE PARED TORÁCICA.

Enfermedad actual: Se trata de escolar femenina de 6 años + 10 meses de edad, natural y procedente de la localidad, quien inicio enfermedad actual hace 1 año y 10 meses aproximadamente, cuando comenzó a presentar debilidad muscular con caída de sus pies sin pérdida del conocimiento y marcha coja, sin otros concomitantes, por lo cual es llevada a traumatólogo en varias ocasiones y al ser evaluada no encontraban causa aparente. Recidivan la sintomatología en diciembre 2004, por lo que ameritó inmovilización de miembro inferior izquierdo, siendo evaluada por Ortopedista infantil, quien solicita estudios imagenológicos de columna, hallando fortuitamente imagen tumoral redondeada a nivel superior de hemitórax derecho, por lo que es referida a Oncología pediátrica y en conjunto con Cirugía pediátrica se evalúa y se decide su ingreso para completar estudios y decidir conducta.

Antecedentes familiares y personales:

• Tías con Cáncer de útero y cáncer gástrico, Abuela con cáncer mamario

• Producto de III embarazo controlado (9 controles), de madre III gesta, II para, I aborto; obtenida por parto vaginal sin complicaciones. PN=2090 gramos, TN= 51 cm.

Examen físico de ingreso:

Frecuencia respiratoria (FR): 20 respiraciones por minuto (rpm). Frecuencia cardiaca (FC): 100 latidos por minuto (lpm). Estables condiciones generales; palidez cutáneo mucosa leve, llenado capilar de 2 segundos. Adenopatías inguinales de 0,5 cm de diámetro móviles no dolorosas. Reflejos osteotendinosos simétricos, fuerza muscular V/V, marcha coja, Romberg positivo, sensibilidad vibratoria conservada, sensibilidad conservada

Exámenes de laboratorio

03-03-05

Hemograma completo.

Leucocitos (GB): 9.900/mm3
Segmentados: 42%
Linfocitos: 48%
Eosinófilos: 9%
Monocitos: 1%
Hemoglobina (Hb): 10,8 gr%
Hematocrito (Hto): 36%
PTr= 1,08
TPT ∆ = +3,8
Fosfatasa alcalina = 352,1
Glicemia = 75,9 mg%
Creatinina = 0,9 mg%
Acido úrico = 4
HIV = negativo
VDRL= No reactivo
LDH= 105 U/L

Proteínas totales = 7,1 gr%
Albúmina = 4,3 gr%
Globulinas = 2,8 gr%

TGO = 12,4 U/mL
TGP = 15,5 U/mL

08-03-05

Alfafetoproteína = 0,59
Ferritina = 26,01
HCG sub-unidad β = 0,01
09-03-05
Enolasa neuroespecífica =
7,7 ng/mL (VN=12,5 ng/mL)
15-03-05
K+ =5,1 meq/lt
Ca++ = 9,9 mg%
PO4= =2 mg%
Mg++ = 1,4 mg%

Resonancia magnética de columna lumbosacra (21-02-05): Lesión terminal en vértice pulmonar derecho, en relación con proceso neo-proliferativo sólido en estrecha vinculación anatómica con elementos blandos paravertebrales derecho, sin extensión intra-raquídea, ni intraforaminal, pero en contacto con el aspecto distal y extraforaminal de las raíces derechas del nivel correspondiente T1 – T2 – T3.

Centellograma óseo: Normal

RX de pelvis simétrica (03-02-05): Cierre incompleto de arcos posteriores de L5

RMN de columna dorsal (03-03-05): normal.

Densitometría ósea pediátrica: Cuerpo entero con masa ósea normal en relación a personas de misma edad, peso y raza. A nivel Lumbar: L2 y L4 muestra una pérdida de masa ósea de 56% en relación con personas de su misma edad, peso y raza. Edad ósea de 6 años.

RX de mano izquierda (03-03-05): Edad ósea acorde a edad; modificaciones en extremo distales de cubito y radio en probable relación a alteración metabólica

TAC de tórax (05-03-05): Masa nodular de aproximadamente 6 cms. En el eje transverso que se extiende desde el segmento posterior del lóbulo superior hasta región de la bifurcación bronquial derecha con aparente destrucción del arco costal adyacente.

Evaluación Cardiovascular (18-03-05): Función cardiovascular normal, función ventricular izquierda conservada.

Electromiografía: Conducción nerviosa normal

El 02 de Abril del 2005 se lleva a mesa operatoria:

Se interviene quirúrgicamente previa cateterización de vena subclavia derecha con catéter venoso bilumen 4 Fr 8 cm. Con la paciente en decúbito lateral izquierdo, se practicó toracotomía posterolateral derecha alta, diéresis por planos, ingresando al hemitórax afecto a través del 4º espacio intercostal, se colocó separador de Finochietto, observándose tumoración de 10 cm x 8 cm aproximadamente, y palpándose la misma y sus relaciones con las estructuras de la caja torácica y la pleura y parénquima pulmonar a nivel del ápex costal y formando cuerpo con el segundo arco costal, cuyo fragmento debió resecarse para facilitar el abordaje del tumor, primero con disección roma digital y luego cortando las adherencias disecadas, hasta aislar completamente la masa tumoral. La lesión encapsulada se rompió y mostró su contenido de aspecto cerebroide, teniendo que extraerlo por fragmentos hasta los bordes de aspecto macroscópicamente sano tanto de músculos intercostales como de parénquima pulmonar. Se rafeó parénquima pulmonar, se constató hemostasia, y se colocó en la cavidad torácica dos sondas para drenaje pleural que se conectaron a Pleurovac infantil.

La evolución postoperatoria inmediata satisfactoria, no ameritó apoyo ventilatorio, el drenaje se mantuvo hasta que el pulmón se re-expandió completamente y no había producción de líquido, en 48 horas aproximadamente. Post-operatorio mediato y tardío satisfactorio con desaparición de los síntomas iniciales de la enfermedad actual: marcha coja y caída frecuentes de sus pies.

El estudio anatomopatológico:

Impresión diagnóstica: Hamartoma de pared torácica, vascular – cartilaginoso (Hamartoma de pared torácica tipo mesenquimoma).

Las múltiples preparaciones evaluadas, permiten identificación de lesión de aspecto microscópica mixto, originándose en dos de los tres segmentos de arcos costales, con crecimiento expansivo no infiltrativo en relación al parénquima pulmonar subyacente, en áreas con dilataciones que simulan quiste óseo aneurismático, circunscritos por células gigantes sueltas y en grupos alternando con hemorragia antigua y reciente. Con distribución lobulada irregular, identificando tejido fibroso, con componente de células alargadas, de densidad variable, conteniendo en su espesor abundantes estructuras vasculares tipo vénulas y arteriolas, circunscritas por hemorragia reciente, algunas francamente dilatadas, cintadas por células endoteliales típicas, todas bordeadas por abundante infiltrado inflamatorio linfocitario. Los tractos conectivos ya descritos lobulan en forma irregular cestas sólidas de cartílago hialino típico, alternando con hueso reactivo; el cartílago hialino en gran parte muestra precipitaciones cálcicas, manifestación microscópica de osificación endocondral. En las múltiples secciones evaluadas el componente celular es típico, la actividad mitótica es mínima, con un promedio aproximado de una mitosis en 60-70 campos de gran aumento.


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Refieren que, la lesión de frecuencia inusual, representa alta dificultad diagnóstica, ameritó múltiples secciones histológicas, en las cuales se pudo identificar crecimiento expansivo, más no infiltrativo en relación al parénquima pulmonar subyacente. En los arcos costales afectos, pese a reemplazar, parcialmente, su arquitectura habitual, deja una capa delgada en relación a los tejidos blandos externos, es decir al tejido fibroadiposo y el músculo esquelético subyacente; a este nivel en algunas áreas muestra vasos dilatados con disposición angiomatosa circunscritos por hemorragia antigua y reciente.

De acuerdo a lo anterior, refieren que consideran la lesión benigna y se observa completamente extirpada.

DISCUSIÓN

El hamartoma mesenquimal de pared torácica es una entidad rara, infrecuente en la infancia. Se manifiesta como aumento de volumen evidente de la pared costal desde el nacimiento o en etapa de lactante, o hallado incidentalmente en radiologías torácicas, a nivel intratorácico, de origen costal, extrapleural, expansivo y no invasivo; con componentes de tejido óseo, cartilaginoso y vascular; sin metástasis después de la resección quirúrgica completa (3).

El presente caso clínico trata de una escolar de 6 años de edad, quien presenta marcha coja y caída de sus pies, sin causa orgánica justificada, sin otro concomitante, siendo evaluada por Ortopedia infantil hallan fortuitamente en estudios imagenológico de columna, lesión intratorácica en tercio supero-posterior de Hemitórax derecho, impresionando calcificaciones en su interior. Es referida a la unidad de Hemato-Oncología pediátrica y en conjunto con el Servicio de Cirugía pediátrica se solicitan estudios varios para orientar la etiología de la lesión.

Un abanico de posibilidades diagnósticas podían ser planteadas tomando en cuenta una lesión mediastinal posterior entre las cuales se cuentan: quiste esofágico de duplicación (localizado en mediastino posterior paraespinal), quiste neuroenterico (lesiones meníngeas a través de defectos vertebrales), tumores neurogénicos originados de nervios periféricos (schawanomas, neurofibromas y tumores malignos de las vainas nerviosas), tumores neurogénicos originados de ganglios simpáticos (ganglioneuroma, ganglioneuroblastoma y neuroblastoma), tumores neurogénicos originados de células paragangliónicas (paraganglioma y feocromocitoma) (15,16).

Ante una masa de pared torácica en niños, siendo muchas de ellas malignas, hay que descartar el sarcoma de Ewing, y el tumor neuroectodérmico primitivo también llamado Tumor de Askin, los cuales son los tumores malignos primarios de arcos costales más comunes en niños, y que se manifiestan comúnmente como una gran masa de tejido blando extrapleural y asociados con derrame pleural. Neuroblastoma, Leucemia y Linfoma que son tumores pediátricos comunes, pueden con baja frecuencia dar metástasis a la pared costal, sin embargo ninguno de ellos exhiben componentes histológicos mixtos secundarios. El Condrosarcoma es el tumor costal más frecuente en adultos pero es muy infrecuente en niños. El Fibrosarcoma congénito puede presentarse en recién nacidos y debe ser diagnostico diferencial del Hamartoma mesenquimal, aunque el fibrosarcoma no se origine de las costillas (3, 17,18).

Las lesiones benignas comunes que afectan los arcos costales incluyen: Displasia fibrosa, Histiocitosis de células de Langerhans y Hemangioma; sin embargo no presentan calcificaciones.

Se solicitaron marcadores tumorales, Centellograma óseo, electromiografía resultaron negativos; siendo positiva la densitometría ósea con osteopenia de 56% a nivel de L2-L4 por lo que un síndrome paraneoplásico era planteable.

La resección quirúrgica era mandatoria, realizándose la completa extirpación de la lesión verificado con el estudio anatomopatológico y dando el diagnostico Histológico de Hamartoma de pared torácica tipo mesenquimoma, entidad de alta dificultad diagnóstica.

El hamartoma mesenquimal de pared torácica tiene la anuencia de ser benigno, no dar metástasis, ser curado característicamente con la resección quirúrgica total, la recurrencia ha sido reportada en pacientes con resección tumoral incompleta.

La resección quirúrgica del Hamartoma mesenquimal de pared torácica se recomienda cuando la tumoración produce efecto de masa con síntomas cardiacos o pulmonares o deformidad física; si las lesiones son pequeñas el seguimiento clínico e imagenológico se recomienda y no requieren resección quirúrgica ya que se ha reportado la regresión espontánea en algunos casos.

La resección quirúrgica no está exenta de complicaciones, ya que puede presentar hemorragias severas por lesiones de elementos vasculares, y escoliosis postoperatoria. La severidad de la escoliosis depende del número de arcos costales resecados y su localización, sobre todo de arcos posteriores y superiores.

Hay autores que han sugerido la punción aspiración con aguja fina para hacer diagnostico histológico y así evitar la biopsia excisional con los riesgos mencionados, sin embargo puede predisponer a limitar el material a estudiar y confundir el diagnostico histopatológico y conductas posteriores no propias (9,11, 19).

En este caso clínico, posterior a la resección de la lesión, la paciente evolucionó satisfactoriamente, desapareciendo la marcha coja, manteniendo un adecuado nivel de sustentación, esta ocurrencia no es explicada anatómica ni semiológicamente debido a que no existe la conexión entre la lesión cerca de estructuras medulares a nivel torácico alto y el déficit motor de miembros inferiores.

AGRADECIMIENTOS.

Se agradece a:

• Particularmente a la paciente y sus padres por la colaboración prestada para presentar el caso.

• Al personal humano que con sus conocimientos contribuyó a la intervención diagnostica terapéutica de la paciente, tal es el caso de Cirugía de Tórax (Dr. Reyes) y Anatomopatología (Dra. Turiaf) 

hamartoma_pared_toracica/rx_frente_lesion_campo_derecho

Figura 1.- Muestra lesión redondeada a nivel de tercio superior de campo pulmonar derecho 

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Figura 2.- Muestra lesión redondeada a nivel de tercio superior de campo pulmonar derecho en mediastino posterior 


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hamartoma_pared_toracica/RMN_coronal_lesion_campo_derecho

Figura 3.- Muestra lesión redondeada a nivel de tercio superior de campo pulmonar derecho en corte coronal de RMN torácico.

REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS

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19. http://www3.interscience.wiley.com/cgi-bin/abstract/68503153/ABSTRACT